ASPERGER SYNDROM, KOMORBIDITET: PSYKISKE LIDELSER MED FOKUS PÅ TVANGSLIDELSER (OCD)

ASPERGER SYNDROM, KOMORBIDITET: PSYKISKE LIDELSER MED FOKUS PÅ TVANGSLIDELSER (OCD) Behandling av tvangssymptomer: En case-beskrivelse Pål Skogstad Ragnhild Orvedal Avdeling for Nevrohabilitering, Oslo Universitetssykehus, Avdeling Ullevål August 2011 1

Innholdsfortegnelse Bakgrunn... 3 Resymè... 3 Asperger syndrom... 4 Asperger Syndrom; diagnostiske kriterier... 4 Asperger-vansker... 5 Kategorisering av forskning... 6 Etiologisk forskning... 6 Etiologisk forskning, Autisme: Lokalisering av skadene og eksekutive... 6 funksjonsmangler... 6 Etiologisk forskning, Autisme og hormonforstyrrelser... 8 Andre forklaringer... 8 Prevalens og Komorbiditetsforskning... 8 Diagnostiske vansker ved autismespekterforstyrrelser og komorbiditet... 9 Atferdsanalytisk forskning... 10 Terapeutisk forskning... 11 Medikamentell behandling... 11 Behandling med utgangspunkt i et etiologisk forklaringsgrunnlag... 12 Atferdsanalytiske strategier... 12 Atferdsavtaler, tegnøkonomisystemer, ulike styringssystemer, PECS... 12 Differensielle forsterkningsprosedyrer (DRO, DRA, DRL, DRH, DRI)... 13 Non-Contingent Reinforcement (NCR)... 13 Social Skills Training (SST)... 13 Eksponering og Responsprevensjon (E/RP)... 14 ACT- Acceptance and Commitment Therapy... 15 Tvangslidelser (OCD)... 15 Forekomst av tvangslidelser (OCD) hos personer med autismespekterforstyrrelser... 16 Regelstyring... 18 Casestudie... 18 Deltaker... 18 Kartlegging... 19 Standardiserte tester/strukturerte intervju... 19 Observasjoner, egenregistrering og eksponeringsbaserte kliniske tester... 20 Observasjoner... 20 Egenregistrering... 21 Testing ved bruk av imaginær eksponering (in vitro)... 21 Testing ved direkte eksponering (in-vivo)... 22 Testing ved bruk av regelstyring... 22 Vurdering av kartleggingsresultater... 23 Behandling av unngåelsesatferd: E/RP i kombinasjon med atferdsavtaler... 24 Eksponering og responsprevensjon (E/RP)... 24 Atferdsavtaler... 24 Metode... 25 Motiverende samtale... 25 Eksponering og responsprevensjon (E/RP)... 25 Atferdsavtaler... 26 Resultater... 26 Y-BOCS (Posttest)... 27 Vurdering av resultater... 28 Etablering av sosiale ferdigheter: Sosial ferdighetstrening (SST)... 30 Metode... 30 Resultater... 31 Vurdering av resultater... 32 Diskusjon... 32 Litteratur... 36 2

Bakgrunn Utgangspunktet for prosjektet var utarbeidelse av behandlingsmanual for behandling av tvangssymptomer hos personer med Asperger syndrom på bakgrunn av klinisk utprøving. Hypotesen var at standardisert behandling som gis i normalbefolkningen også skal gi symptomreduksjon i forhold til tvangssymptomer hos personer med Asperger syndrom. Prosjektet er støttet av Regionalt fagmiljø for autisme, AD/HD, Tourette syndrom og narkolepsi Helse Sør-Øst. Regionalt fagmiljø takkes for muligheten for å utføre prosjektet og deres innsats for mennesker med autismespekterforstyrrelser og andre utsatte grupper. Deltakeren og hans foresatt takkes for svært godt samarbeid. Det rettes stor takk til prosjektleder Knut Ove Solberg for god veiledning underveis. Det rettes videre takk til Marit Lindberg og Lise Eriksen ved Avdeling for nevrohabilitering for praktisk hjelp til tilrettelegging av arbeidsmuligheter. Professor Erik Arntzen takkes for god veiledning i prosjektets oppstart. Resymè Prosjektrapporten består av en teoretisk del hvor det presenteres forskning og litteratur i forhold til autismespekterforstyrrelser generelt og tvangssymptomer spesielt. Forskningen blir presentert i fire kategorier: a) Publikasjoner med etiologisk fokus, b) Prevalensforskning og komorbiditetsforskning, c) Atferdsanalytisk forskning og d) Terapeutisk forskning som innebærer kliniske effektstudier. Deretter gis en beskrivelse av tvangslidelser (OCD) og regelstyring. Prosjektrapportens andre del er en casestudie i forhold til en person med Asperger syndrom og OCD. Deltakeren fremviser atferd som er topografisk identisk med tvangshandlinger og beskriver tanker som er topografisk identisk med tvangstanker. Omfattende kartlegging avkrefter en OCD-diagnose og antyder at tvangssymptomene kan relateres til Asperger syndrom. Det gjennomføres behandling basert på eksponering og responsprevensjon, atferdsavtaler og sosial ferdighetstrening som ytterligere sannsynliggjør at deltakerens vansker er relatert til Asperger syndrom og ikke komorbid psykisk lidelse. Prosjektrapporten avsluttes med en diskusjon hvor sentrale elementer i prosjektet blir vurdert. 3

Asperger syndrom Asperger syndrom er en tilstand oppkalt etter den østerrikske barnelegen Hans Asperger som i sin praksis (1944) beskrev barn som manglet nonverbale kommunikasjonsevner, hadde svekket empati overfor sine jevnaldrende, og var fysisk klossete. Det gikk imidlertid femti år før tilstanden ble tatt inn i de internasjonale diagnostiske klassifikasjonssystemene: DSM IV The Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorder, Fourth Edition, (DSM-IV ; American Psychiatric Association, 1994) og ICD 10 Internatonal statistical classification of diseases and related health problems, World Health Organization (WHO,1993). Asperger syndrom blir i dag ansett som en diagnose innen autismespekteret. Tilstanden er primært preget av store vansker med sosialt samspill. Personer med Asperger syndrom har ofte snevre, stereotype atferdsmønstre og interesser. Fysisk klossethet og atypisk språkbruk er vanlig hos personer med forstyrrelsen. Diagnosen skiller seg fra andre autismespekterforstyrrelser med en tilnærmet normal språklig og kognitiv utvikling. En rekke spørsmål knyttet til ulike aspekter av lidelsen er fremdeles ubesvarte. Grandin og Barron (2005), som selv har Asperger syndrom, har spesielt fokusert på forholdet mellom helheter og detaljer som skiller personer i befolkningen forøvrig fra personer med Asperger syndrom: People with ASD think specific-to-general while typical people think general-to-specific, and this difference in thinking pattern tips the scale heavily on the side of misunderstandings for ASD kids. When I was little, I categorized dogs from cats by size. When a small dog com into our neighborhood. I realized I could no longer use size to differentiate to the two categories of animals. I looked for a visual feature that dogs had, that cats didn`t: all dogs have the same nose regardless of size (Grandin og Barron, 2005). Asperger Syndrom; diagnostiske kriterier I ICD-10 beskrives Asperger syndrom (F84.5) som en tilstand med usikker nosologisk validitet, kjennetegnet ved samme type kvalitative forstyrrelser av sosialt samspill som ved autisme, i kombinasjon med et begrenset, stereotypt og repetitivt repertoar av interesser og aktiviteter. Syndromet skiller seg fra autisme først og fremst ved at det ikke er noen generell forsinkelse, hemming av språket eller den kognitive utvikling. De fleste har normal intelligens, men er vanligvis utpreget klossete. Tilstanden forekommer hovedsakelig hos gutter (forholdet er åtte gutter for hver jente). Sannsynligvis representerer noen av tilfellene milde former for autisme, men det er usikkert hvorvidt dette gjelder alle. Det er en sterk tendens til at avvikene vedvarer inn i ungdomsalder og voksen alder, og det virker som om de representerer individuelle kjennetegn som ikke påvirkes i særlig grad av omgivelsene. De diagnostiske retningslinjene i ICD-10 baseres på at det ikke er noen klinisk signifikante forsinkelser i språk eller kognitiv utvikling. Men som ved autisme foreligger det en kvalitativ svikt i sosialt samspill og et begrenset repetitivt og stereotypt mønster av atferd, interesser og aktiviteter. Det kan også være kommunikasjonsproblemer som ligner på problemene forbundet med autisme, men signifikant språkforsinkelse vil utelukke diagnosen. I Gillbergs (1991) sine diagnostiske kriterier var imidlertid forsinket språkutvikling et eget kriterie (kriterie 4) for å få diagnosen (Attwood, 2007). Dette ble endret i DSM-IV (American Psychiatric Association, 2000). Problemene skal ikke kunne forklares med tvangspreget personlighetsforstyrrelse (F60.5), reaktiv tilknytningsforstyrrelse i barndommen (F94.1, F94.2), obsessiv-kompulsiv lidelse (F42.-), schizityp lidelse (F21) eller enkel schizofreni (F20.6). I DSM-IV opereres det med 6 kriterier for å kunne sette en Asperger diagnose. Det skal være alvorlig og vedvarende problemer i forhold til sosial interaksjon med andre (kriterie A) og en utvikling av begrensede, repetitive atferdsmønstre og aktiviteter (kriterie B). 4

Kriteriene A og B må ha en signifikant betydning for funksjonsnivået sosialt eller på andre viktige områder (kriterie C). Det skal ikke være klinisk signifikant forsinket språkutvikling. Enkelte sosiale språklige ferdigheter (som eksempelvis gi-og-ta-kommunikasjon) kan imidlertid være fraværende (kriterie D). Det skal ikke være forsinkelser i kognitiv utvikling som manifesterer seg ved normal nysgjerrighet overfor omverden og aldersadekvate adaptive ferdigheter, unntatt sosiale ferdigheter (kriterie E). Det siste kriteriet er at tilstanden ikke kan forklares med andre utviklingsforstyrrelser eller psykiske lidelser (kriterie F). De sentrale diagnostiske kriteriene er altså kvalitative svikt i sosialt samspill, uvanlige og avgrensede interesser, motorisk utvikling er ofte forsinket, klossethet kan være markert, og det er ikke forsinkelser språkutvikling, det vil si enkeltord ved 2 års alder og setninger ved 3 års alder. Visse ferdigheter som evnen til å kle seg, oppmerksomhet, og nysgjerrighet overfor omverden er aldersadekvat samt at symptomene ikke er forklarbart ved andre lidelser som schizofreni, annen psykose, tvangslidelser (OCD), personlighetsforstyrrelser eller tilknytningsforstyrrelser i barndom. Asperger-vansker Det finnes omfattende litteratur som gir beskrivelser av hva som er typiske Asperger-vansker, både forskningsbaserte, og fra personer som selv har Asperger. Dette er vansker som beskrives i de diagnostiske kriteriene som eksempelvis sosiale ferdighetsmangler, snevre interessefelt eller klossethet. I litteraturen er det beskrevet inngående enkelt vansker eller relevante symptomer; eksempelvis boken til Grandin og Barron (2005) om sosiale relasjoner. Grandin og Barron har selv Asperger syndrom. Litteraturen gir også beskrivelser av typiske Asperger-vansker som ikke beskrives i de diagnostiske kriteriene eller ved de følgetilstander som beskrives diagnostisk. Dubin (2010) som har selv har Asperger syndrom, beskriver i sin bok at personer med Asperger er mer utsatt for mobbing. Årsaken er ifølge Dubin annerledes sosial væremåte og motoriske særegenheter. Et område det har vært mye fokus på er såkalte eksekutive funksjonsmangler hos personer med Asperger syndrom og høytfungerende autisme. Eksekutive funksjoner er sentrale kognitive funksjoner inkluderer arbeidsminne, planlegging, igangsettelse av aktiviteter og oppgaver, hemme upassende responser og fleksibilitet for endringer. Ozonhoff mfl (1991) fant at det var signifikante forskjeller i forhold til eksekutive funksjoner hos personer med autismespekterforstyrrelser i forhold til andre (kontrollgruppe). Kleinhans (2005) fant at en gruppe på 12 personer med høytfungerende autisme (HFA) og personer med Asperger syndrom (ASD) skårer gjennomgående dårligere enn andre i forhold til eksekutive funksjoner. Eksekutive funksjoner ble i dette studiet definert som ferdigheter knyttet til fleksibilitet, flyt i språket ( fluency ) og hemming av upassende verbal atferd. Angst og bekymringer ( worries ) hos personer med Asperger beskrives flere steder i litteraturen. Gaus (2007) vier et helt kapittel til temaet i sin bok Behavioural Therapy for Adult Asperger Syndrome. Hun skriver her blant annet om coping with the anxiety that comes with Asperger syndrome. Bekymringer er også noe som går igjen i blogger for personer med Asperger syndrom: Oh my, this is me! I am such a worrier, about everything it seems! ; Yeah, and the weird part is once I know my current problem is solved, I start looking for something else to worry about. It is almost self destructing (Asperger`s Syndrome Forum, 01 august, 2010). Både Gaus (2007) og Dubin (2009) veksler mellom å bruke ordene bekymringer og angst. Dubin (2009) forklarer angsten og bekymringene med 5

forhold som hypersensitivitet, sosiale ferdighetsmangler, perfeksjonisme og uforutsigbarhet. Angsten og bekymringene beskrives som typiske Asperger-vansker. Kategorisering av forskning Det foreligger en forholdsvis omfattende forskning i forhold til personer med Asperger syndrom. Forskningen kan klassifiseres i fire hovedkategorier: a) Publikasjoner med etiologisk fokus. Disse artiklene tar utgangspunkt i spesifikke Asperger-vansker og det søkes etiologiske forklaringer på årsaken til vanskene, b) Prevalensforskning og komorbiditetsforskning. Forskningen forsøker å identifisere forekomst av Asperger syndrom samt aktuelle tilleggslidelser. Det vil si å avdekke antall personer i befolkningen med Asperger syndrom eller forekomst av psykiske tileggslidelser hos gruppen. Forskningen søker videre å skille mellom tilnærmet identiske symptomer som finnes hos personer med Asperger syndrom og andre psykiske lidelser, c) Atferdsanalytisk forskning som støtter seg på funksjonelle analyser og d) Terapeutisk forskning som innebærer kliniske effektstudier av ulik behandling og tiltak. Det vil si studier hvor ulike prosedyrer er testet opp mot effekt overfor visse former for atferd. Etiologisk forskning Autismespekterforstyrrelser har fått mye oppmerksomhet på grunn av den stadige økningen i forekomst og det faktum at den fullstendige etiologiske basis fortsatt er ukjent (Weisz og Kazdin, 2010). Etiologisk forskning tar utgangspunkt i atferd som beskrives i de diagnostiske kriteriene samt de spesifikke Asperger-vanskene slik de fremkommer i litteraturen. Etiologisk forskning, Autisme: Lokalisering av skadene og eksekutive funksjonsmangler Det er flere undersøkelser som indikerer at ulike deler av hjernen er påvirket ved en autismespekterforstyrrelse. Det har særlig vært fokus på funksjoner knyttet til fremre deler av hjernen (frontallappen eller pannelappen) samt temporallappene (tinninglappen). Dette har fremkommet som et resultat av nevropsykologiske undersøkelser og billeddiagnostikk. Etiologisk forskning har vært opptatt av å undersøke nærmere disse funksjonssviktene og særlig de eksekutive funksjonsmangler som ses hos personer med autismespekterforstyrrelser. Eksekutive funksjoner inkluderer som tidligere nevnt arbeidsminne, planlegging, igangsettelser av oppgaver og aktiviteter, hemme upassende responser og fleksibilitet for endringer. Eksekutive funksjoner synes å være lokalisert i nettverk der den prefrontale delen av cortex spiller en rolle. Det antas at det er et bestemt område av frontallappen er påvirket, det såkalte Brodmans åttende område (Prior og Hoffman, 1990). I tillegg til autisme antas det at flere andre nevropsykiatriske tilstander har dysfunksjoner lokalisert i frontallappen. Santosh (2000) fant abnormaliteter i frontallappen (spesielt i orbifrontal cortex) både hos barn med tvangslidelser (OCD) og autisme. Russel (1994) knytter dysfunksjonell frontallapps fungering til AD/HD samt at nevroradiologiske undersøkelser tyder på forandringer i nervebaner i frontallappen ved ticsforstyrrelser/tourette syndrom (Aron mfl, 2004). Ved bruk av nevropsykologiske tester har man også dokumentert svekkede eksekutive funksjoner hos personer med autisme og Asperger syndrom. Dette synes uavhengig av alder og funksjonsnivå (Ozonoff, mfl1991). Pennington og Ozonoff (1996) så på studier av eksekutive funksjoner hos barn med ulike typer utviklingsforstyrrelser. Ut fra disse studiene konkluderte de med at eksekutive funksjonsvansker finnes hos både barn med 6

autismespektertilstander og barn med AD/HD, Mønsteret av vansker er forskjellig hos de to gruppene. Barn med AD/HD har vansker med inhibisjon, mens barn med autismespektertilstander har vansker med mental fleksibilitet og verbal arbeidshukommelse. Eksekutive funksjonsvansker er altså ikke spesifikt for autismespektertilstander. Slike vansker ses også hos barn med AD/HD og schizofreni. Kleinhans mfl (2005) undersøkte eksekutive funksjoner hos personer med Asperger syndrom og autisme ved bruk av tester fra Delis-Kaplan Executive Function System (D-KEFS). D- KEFS består av tester som Stroop task, Trail Making Test og Verbal Fluency Test, men med nye prosedyrer som er designet for å øke sensitiviteten for rene eksekutive funksjonsvansker. Forfatterne fant at forsøkspersonene hadde vansker med oppgaver som krevde mental fleksibilitet og verbal flyt, mens evne til inhibisjon var intakt. Dette støtter resultatene fra tidligere studier, og indikerer at personer med autismespektertilstander har eksekutive funksjonsvansker som ikke kan forklares med mer grunnleggende kognitive funksjonsvansker. Joseph mfl (2005) fant at eksekutive funksjonsvansker hos barn med autismespektertilstander ikke har sammenheng med språkvansker, det vil si at språkvansker ikke er årsaken til eksekutive funksjonsvansker. Resultatene tydet heller på at barna på grunn av eksekutive funksjonsvansker hadde problemer med å bruke språket til å regulere sin egen atferd. Flere forskere mener nå at eksekutive funksjonsvansker er den grunnleggende dysfunksjonen ved autismespekterforstyrrelser (Russel, 1997). I Baron-Cohens mfl artikkel om amygdala-teorien (2000) fremmes sannsynligheten for at strukturene i tinninglappene (amygdala) i hjernen er skadet. Amygdala er lokalisert i temporallappen og spiller en sentral rolle for opplevelser og fremkalling av følelser. Det vises også til tidligere studier hvor amygdala ses på som et sentralt område i hjernen i forhold til sosial intelligens. Autisme involverer problemer med sosiale relasjoner og derfor antydes det at dette området kan være påvirket. Personer med autismespekterforstyrrelser ble presentert for bilder av øynene til andre personer og fikk i oppgave å si hva de trodde disse personene tenkte eller følte. En kontrollgruppe fikk tilsvarende oppgave. Personene med autisme hadde ingen aktivitet i amygdala under oppgavene, mens kontrollgruppen hadde aktivitet i dette området av hjernen. Man har også funnet at andre hjerneorganiske forskjeller kan spille en rolle i autismespekter vanskene. McAlonan, mfl (2002) fant store hjerneorganiske forskjeller mellom en kontrollgruppe på 14 personer og 12 personer med Asperger syndrom. De fant volumforskjeller og at personer med Asperger syndrom har vesentlig mindre grå substans i frontallappen enn kontrollgruppen. Forskerne henviser til at dette kan være årsak til sansemotoriske problemer, repetitive tanker og monoton tale. Teorien om speilnevroner baseres på arbeidene til Rizzolatti og Fadiga (1995). De oppdaget at speilnevroner kan være den potensielle nevrologiske basis for sosial atferd som å smile når noen smiler til deg og øyekontakt med andre (Tager-Flusberg mfl, 2005). Forskere har ikke klart å beskrive den presise funksjonen speilnevroner har og hvilke problemer en eventuell dysfunksjon kan skape. Flere forskere foreslår imidlertid at speilnevron-systemet (MNS, Mirror Neuron System) til personer med autismespekterforstyrrelser ikke er så aktivt som hos andre. For eksempel har Tager-Flusberg mfl (2005) vist at når personer med autismespekterforstyrrelser så på håndbevegelser hos andre personer var speilnevronområdene mindre aktive enn tilsvarende områder i hjernen hos andre voksne personer. De avdekket videre at det var anatomiske forskjeller i MNS mellom personer med autismespekterforstyrrelser og andre. 14 høytfungerende personer med autismespekterforstyrrelser ble sammenliknet med en kontrollgruppe på tilsvarende alder. Forskerne fant vesentlig mindre grå substans i MNS hos de med autismespekterforstyrrelser. 7

Tager-Flusberg mfl (2005) hevder at sosial og følelsesmessig dysfunksjon med manglende empati kan skyldes lite grå substans i MNS. Fan mfl (2010) utfordrer teorien om dysfunksjoner i MNS hos mennesker med autismespekterforstyrrelser. De viser til den store oppmerksomheten denne teorien har fått til tross for mangelfull empiri. Funnene til Fan mfl (2010) var at speilnevronsystemet hos personer med autismespekterforstyrrelser var like aktivt under eksponering som hos kontrollgruppen, men de hadde problemer med å imitere bevegelsene som de ble eksponert for. Forskerne henviser til at det må gjennomføres flere studier før resultater presenteres i media. Etiologisk forskning, Autisme og hormonforstyrrelser Forskningen baseres på målinger av hormon-nivåer hos personer med Asperger syndrom og autisme. Det er spesielt steroider som testosteron, østrogen, androstendione, dihydrotestosteron (DHT) og luteinzing hormone (LH) som måles. Forskningens utgangspunkt er Simon Barron-Cohens teorier om the extreme mail brain (Barron-Cohen, 2000, 2002). Barron-Cohen argumenterer for kjønnsforskjeller i forhold til systematisering og empati og at mennesker med autisme har en ekstrem mannlig profil. I Weisglas-Kuperus mfl sin studie (2004) beskrives steroiders rolle i utviklingen av hjernen. Det beskrives at steroider har en viktig rolle i forhold til utvikling av kjønnsspesifikk atferd som kan ses i lek. I studiet ble effekter av eksponering for PCB og dioxiner i miljøet sett opp mot ulike former for kjønnsspesifikk lek. Prenatal eksponering for PCB var definert ut fra målinger av PCB i brystmelken. Hos gutter var høyere prenatal PCB relatert til mindre maskulin lek, mens hos jenter var høy prenatal PCB relatert til mer maskulin lek. Høye dioxin verdier var relatert til mer feminin lek hos både gutter og jenter. Ingudomnukul mfl (2007) fant en overhyppighet av testosteron-relaterte lidelser som alvorlige acne-tilstander, uregelmessig menstruasjon og brystkreft hos kvinner med autismespekterforstyrrelser. Det argumenteres i artikkelen at disse resultatene støtter teorien om the extreme mail brain. I Brosnans mfl (2009) sin studie beskrives fravær av normal kortisol-oppvåkning-respons (cortisol-awakening response, CAR) hos voksne menn med Asperger syndrom. I artikkelen beskrives at evnen til å reagere på forandringer er avhengig av en dramatisk utskillelse av kortisol ved oppvåkning. Ved eksekutive funksjoner som planlegging og igangsetting er kortisolutskillelse avgjørende. I studiet fant man at CAR var til stede hos alle 18 i kontrollgruppen, men ikke hos noen av de 20 voksne mennene med Asperger syndrom. Forskerne hevder at dette implikerer at personer med Asperger syndrom har hormonell forstyrrelse som bidrar til at de reagerer inadekvat på forandringer i miljøet. Andre forklaringer Det har vært en rekke forsøk på å forklare autismens etiologi og alle gjengis ikke her. Page (2000) hevder at autisme er forårsaket av metabolismedefekter. Han hevder at dietter og kosttilskudd (vitaminbehandling) kan gi dramatisk reduksjon av symptomer på autisme. Han hevder også at gastrointestiale abnormaliteteer kan ha sammenheng med autismespektertilstander. Andre har vist til sammenhengen mellom autismespekterforstyrrelser og herpes simplex virus (Ghaziuddin mfl, 1992). Videre har det vært henvisninger til en kausal sammenheng mellom MMR-vaksine og autismespekterforstyrrelser men det er tilbakevist (Taylor mfl, 1999). Prevalens og Komorbiditetsforskning Det er en rekke prevalensstudier (forekomststudier) i forhold til autismespekterforstyrrelser. De er ikke entydige og det er stor variasjon i prevalens. Det antas at prevalensen i forhold til 8

Asperger syndrom er 3-5 per 1000 innbyggere eller 1 av 250 (Attwood, 2007). Attwood antar at det er 50 % av barna som har Asperger syndrom som diagnostiseres (Attwood, 2007). Forekomsten av diagnostiserte tilfeller av autismespekterforstyrrelser inklusive Asperger syndrom øker. Weidle mfl (2011) fant at 70 barn og ungdom hadde diagnosen Asperger syndrom i Sør-Trøndelag i 2005. I 2008 fant de samme forskerne at tallet var steget til 121. Komorbiditet betyr forekomst av flere ulike sykdommer eller lidelser samtidig hos samme person. Komorbiditetsforskning knyttet til autismespekterforstyrrelser er forskning hvor det forsøkes å identifisere psykiske tilleggslidelser hos personer som allerede har autisme eller Asperger syndrom. Mengden av komorbiditetsforskning er omfattende og det synes å være en enighet om at mennesker med autismespekterforstyrrelser har en høyere forekomst av psykiske tilleggslidelser enn befolkningen forøvrig (Bradley mfl, 2004). Det er en rekke studier som bekrefter at barn eller voksne med autismespekterforstyrrelser har en overhyppighet av angstlidelser som separasjonsangst, generalisert angstlidelse (GAD), panikkangst eller tvangslidelser (Gillott mfl, 2001, Cath, mfl, 2008). Muris mfl (1998) fant at 84,1 % av et utvalg på 44 barn møtte kriteriene for en av angstlidelsene. Leyfer mfl (2006) fant at vel 70 % av 109 barn med autismespekterforstyrrelser hadde minst en psykisk lidelse (DSM-IV) i tillegg til grunnlidelsen. Det var en høy andel av barna som hadde spesifikke fobier, tvangslidelser og AD/HD. Ghaziuddin mfl (2002) hevder at depresjon er den vanligste lidelsen hos personer med autismespekterforstyrrelser. Forskere viser til Wing (1981) som fant at 30 % av et utvalg på 34 menn hadde depresjon (Gillberg, 1985) og Tantam (2000) som undersøkte 60 personer med Asperger syndrom og fant at depresjon var den vanligste lidelsen. Det er stor variasjon mellom ulike studier i hvor stor forekomst av psykiske tilleggslidelser som rapporteres. Howlin (2000) viser til fem studier hvor variasjonen av forekomst er stor. Hun viser til Rumsey mfl (1985) med en forekomst av psykiske tilleggslidelser på 89 % og Goode mfl (1999) med en forekomst på 9 %. De tre andre studiene har forekomst av psykiske tilleggslidelser på henholdsvis 69 %, 50 % og 11 % (Howlin, 2000). Gillberg og Billstedt (2001) og Muris mfl (1998) viser til at komorbide tilstander som AD/HD (38 %), Tourette syndrom (4-8 %), tvangslidelse (5-10 %), frykt/angst; spesielt fobier (50 % hos voksne, 84 % hos barn), depresjon (5 % hos barn, 50 % hos voksne), bipolar lidelse (7 %), schizofreni og uspesifiserte psykoser (7-8 %), søvnforstyrrelser (50 %) og at sære dietter og anoreksi er vanlig. Det har vært diskusjoner om hvordan den høye komorbiditeten av psykiske lidelser hos personer med autisme skal forstås og hvilke sammenhenger det er med grunntilstanden. Kaland (2009) hevder at ut fra den kunnskapen vi nå har om komorbiditet så bør ikke de psykiske problemene betraktes som en del av autismen. Han skriver videre at: Det er de komorbide tilstandene som skaper problemene, ikke autismen som sådan. Personer som jobber i bofellesskap bør få mer grunnleggende kunnskap, både om autismespekteret og de komorbide, psykiske problemene som forekommer hos mange av brukerne. Dette gjelder særlig fordi forekomst av en rekke atferdsproblemer i pubertet og ungdomsårene kan være en manifestasjon på en underliggende, komorbid lidelse. Psykologisk behandling av personer innenfor autismespekteret vil i alt vesentlig bestå av ulike former for støtte og oppklarende samtaler; Svikten i empati og sosial forståelse er ofte betydelig og mange går rundt med spørsmål som omgående trenger en oppklaring. (Kaland, 2009). Diagnostiske vansker ved autismespekterforstyrrelser og komorbiditet Psykiatrisk diagnostikk tar primært utgangspunkt i selvrapportering og personer med autismespekterforstyrrelser har begrenset eller manglende evne til å rapportere om egne problemer (Reaven og Hepburn, 2003, Bakken og Helverschou, 2008). 9

Det er utpreget symptomoverlapp mellom ulike psykiatriske diagnoser. Med symptomoverlapp menes at lignende symptomer kan være indikatorer på forskjellige lidelser. Klienter med autismespekterforstyrrelser kan ha tilsvarende symptomer som personer med psykiske lidelser og det vil i mange tilfeller være vanskelig å skille mellom tilstandene. Schizofrene psykoser og tvangslidelser er nevnt spesielt (Bakken og Helverschou, 2008). Forskere i denne tradisjonen hevder at psykiske lidelser kan fremtre annerledes hos mennesker med autismespekterforstyrrelser enn hos andre. For eksempel hevder Tantam (2000) at ritualistisk atferd kan være atypiske (uvanlige) symptomer på angst. Myers og Winters (2002) beskriver utfordrende atferd som atypiske symptomer på depresjon. I tillegg til at symptomene kan være atypiske hevdes det at symptomene kan være idiosynkratiske (særegne for personen). Bakken og Helverschou (2008) viser til at særlig angstreaksjonene fremstår som idiosynkratiske hos personer med autisme og utviklingshemming. De viser til et eksempel hvor en ung gutt klapper sine nærpersoner på en bestemt måte under angstanfall. Variasjonen i prevalens forklares med manglende enighet om bruken av diagnostiske kriterier og forskernes manglende kliniske erfaring (Bakken og Helverschou, 2008). Atferdsanalytisk forskning I atferdsanalytisk litteratur beskrives diagnoseuavhengige strategier basert på analyse av atferdsfunksjoner. Analyse av atferdsfunksjoner kalles funksjonelle analyser. Funksjonelle analyser er innsamling av data om mulige årsaker til atferd (Løkke, 2008, i Eknes: Red., 2008). Det skal være en logisk sammenheng mellom analysefunn, det vil si hypoteser om forsterkningsforhold og behandling. Forsterkningsforhold betyr de konsekvensene som bidrar til å opprettholde atferd. De konsekvensene som etterfølger atferd vil sammen med de betingelsene adferden opptrer under (diskriminative forhold) utgjøre atferdens funksjon. Funksjoner utviklet ved forsterkning skjer ved at det forekommer variasjon og at noen adferdsvarianter utvelges. Funksjoner utviklet ved positiv forsterkning skjer ved at atferd etterfølges av sosiale forsterkere, materielle forsterkere eller sensoriske forsterkere. Funksjoner utviklet ved negativ forsterkning skjer ved at atferd utsetter eller avslutter aversiv stimulering. Negativ forsterkning kan være rent sosial, eksempelvis hos personer som liker best å være for seg selv og drive med sitt. Negativ forsterkning forbindes som oftest med unngåelse eller unnslippelse av krav fra omgivelsene, men negativ forsterkning kan også være forårsaket av sensoriske forhold som ulike former for smertetilstander. Atferdsanalytisk forskning har ikke som mål å beskrive patologiske væremåter, men å forstå adferden best mulig. Atferdsanalysens syn på kategorielle diagnoser er at de er for generelle og at de skjuler individuell variasjon. Analyser av årsaker til atferd kan bidra til tiltak som virker bedre enn tiltak uten funksjonelle analyser og det kan redusere tiltak med bruk av tvang og makt (Pelios, mfl, 1999). Diagnosen på klientpopulasjonen som er deltakere i atferdsanalytiske studier nevnes ikke alltid i tittelen. For eksempel omhandler studiet til Lang (2010): Functional analysis and treatment of elopement across two school settings et barn med Asperger syndrom. Resultatene viste at den funksjonelle analysen var valid. Fordi at diagnosene til målpersonene i atferdsanalytiske studier ikke alltid nevnes i tittelen kan atferdsanalytiske studier overfor spesifikke diagnoser være vanskelig å finne, men det er et grunnleggende prinsipp i atferdsanalytisk forskning at den er diagnoseuavhengig. Flere personer som selv har Asperger syndrom har argumentert for bruk av atferdsanalytiske analyser og strategier: Use positive behavior principles and good behavior modification techniques: Remember all the behavior has a function to the child or adult (Grandin og Barron, 2005) 10

Holden (2008) har kategorisert ulike psykiatriske diagnoser opp mot sannsynlige forsterkningsforhold samt aktuell behandling for disse formene for atferd. Han beskriver hvilken type forsterkningsforhold personer med ulike lidelser kan være sensitive for. Sensitivitet for spesielle positive forsterkere er relatert til diagnoser som forstyrrelser i seksuelle objektvalg; F 65.0 fetisjisme eller F 65.2 blotting. Sensitivitet for mer normale forsterkere er relatert til diagnoser som F 60.4 dramatiserende personlighetsforstyrrelse. Svak sensitivitet for positive forsterkere innebærer at visse former for atferd forekommer ikke eller forekommer lite. Dette kan ses hos personer med F.20 schizofreni hvor den forsterkende verdien av en rekke materielle, sosiale (inklusive egenomsorg) er nedsatt eller hos personer med F 32 depressiv episode hvor mye som normalt er forsterkende har liten eller ingen effekt. Svak sensitivitet for positive forsterkere kan også være et aktuelt problem hos personer med F 84.0, autisme og F 84.5 Asperger syndrom. Noen personer har høy sensitivitet for spesielle stimuli som vanligvis ikke oppfattes som aversive (ubehagelige) av andre. Det kan utløse atferd som fører til unngåelse eller unnslippelse fra disse stimuli eller situasjoner. Eksempler på dette er F42 tvangslidelse, F 40.1 Sosiale fobier (og F 94.0 Elektiv mutisme som har store funksjonelle likheter med sosial fobi), F 41.0 Panikklidelse. F 93.2 Sosial angstlidelse i barndommen; sterk frykt i uvante, fremmede eller sosialt truende situasjoner (eksempelvis skolevegring), F 50.2 Bulimi nervosa hvor å holde på mat er aversivt, oppkast og avføring er negativt forsterkende. Autisme (F 84.0) og Asperger syndrom (F 84.5) innebærer ofte aversjoner mot situasjoner som andre mestrer. Mange atferdstopografier som inngår i ulike psykiske lidelser kan føre til unngåelse eller unnslippelse fra spesielle aversive stimuli og situasjoner. Sterk sensitivitet for hva man vanligvis oppfatter som normale aversive stimuli eller lett ubehaglige situasjoner innebærer at atferd som leder til muligheter for å unnslippe kan øke og bli et permanent atferdsmønster. Dette til tross for at den aversive stimulering anses å være normal. Eksempler på relevante diagnoser er F 32 depressiv episode (terskelen for hva som er ubehagelig er lavere), F 91.3 opposisjonell atferdsforstyrrelse (protester på vanlige krav), F 93.3 separasjonsangst i barndommen (frykt for atskillelse), F60.6 engstelig personlighetsforstyrrelse (overfølsomhet for avvisning og kritikk, unngåelse av utfordringer), F 84.0 Autisme og F 84.5 Asperger syndrom (Holden, 2008). Holdens kategorisering av funksjonelle forhold opp mot aktuelle diagnoser er interessant i forhold til typiske vansker hos de ulike gruppene, for eksempel hos personer med Asperger syndrom. Hans kategorisering er relevant som bakgrunn for ytterligere analyser, men det er viktig å presisere at det må foretas individuelle funksjonelle analyser i hvert enkelt tilfelle. Terapeutisk forskning Med terapeutisk forskning menes kliniske medikamentelle studier (effektstudier). Det er lite terapeutisk forskning på Asperger-gruppen generelt som delvis kan tilskrives at det er en forholdsvis ny diagnose. Medikamentell behandling Det finnes ingen spesifikke medikamentell behandling for Asperger Syndrom. Mange personer med AS bruker ikke medisiner. I praksis medisineres det mot spesifikke symptomer. Indikasjoner på medikamentell behandling er psykiske tilleggslidelser og ikke spesifikke ASvansker. Det er sannsynligvis flere personer med Asperger syndrom som benytter ulike former for psykofarmaka enn i normalbefolkningen. For eksempel er bruk av medikamenter rettet mot tvangstanker og handlinger, depresjon og angstlidelser svært utbredt hos personer med Asperger syndrom. Dette gjelder spesielt SSRI-preparater (Zoloft, Cipralex). Andre 11

symptomer det ofte medisineres i forhold til er oppmerksomhetsvansker (AD/HD), søvnvansker, tics, psykose og epilepsi. Towbin (2003) forsøker å gi beskrivelser av hvordan en bør gå frem i forhold til medikamentell behandling av personer med Asperger syndrom som er utfordrende og særdeles vanskelig. Han påpeker at det ikke finnes medikamentell behandling av sosiale ferdighetsmangler, inklusive feiltolkninger av sosiale situasjoner. Han påpeker videre at det mangler gode studier på effekt av medikasjon for de symptomene som opptrer hos gruppen og at det ikke eksisterer behandlingsstudier som viser effekt av medikamentell behandling av komorbide tilstander ved Asperger syndrom: First, no pharmacologic agent influences the core pragmatic social deficits such as misinterpreting cues and failure to appriciate social cues and nuances. Second, the there is an absence of high quality, valid studies of the efficacy of different pharmacologic agents for spesific symptoms in this population. This requires the clinician to take findings from studies of other disorders in the hope that the results translate to Asperger syndrome. This presumption is entirely theoretic at this point. A third obstacle is the absence of treatment and outcome studies of Asperger syndrome with comorbid conditions (Towbin, 2003) Behandling med utgangspunkt i et etiologisk forklaringsgrunnlag Det eksisterer lite terapeutisk forskning basert på et etiologisk forklaringsgrunnlag. Først og fremst kjennetegnes denne forskningen med å forsøke å finne årsaker til autismespektervansker. Det finnes imidlertid noen unntak. Med utgangspunkt i teorien om the male brain utviklet Simon Baron-Cohen en DVD ( The Transporters ) for å lære autistiske barn å diskriminere mellom ulike ansiktsuttrykk. Resultatene av testene med autistiske barn under utviklingen av produktet, var ifølge forskerne gode (Golan mfl, 2010). Atferdsanalytiske strategier Det eksisterer ikke et enhetlig behandlingsprogram for barn med Asperger Syndrom, men de fleste er enige om at intervensjoner bør igangsettes så tidlig som mulig. Anvendt atferdsanalyse (ABA) er regnet som evidensbasert behandling for personer med autismespekterforstyrrelser. Grunnleggende elementer i anvendt atferdanalyse er etablering av motivasjon generelt, motivasjon i forhold til selvinitiativ og motivasjon knyttet til sosialisering med andre (Weisz og Kazdin, 2010). Her skal det kort beskrives atferdsanalytiske prosedyrer anvendt overfor personer med autismespekterforstyrrelser. Atferdsavtaler, tegnøkonomisystemer, ulike styringssystemer, PECS Tegnøkonomisystemer og ulike styringssystemer har vært anvendt overfor personer med autismespekterforstyrrelser i flere tiår (Kazdin og Bootzin, 1972, Schoen, 2003). Atferdsavtaler baseres på tegnøkonomi. Beaumont og Sofronoff publiserte erfaringene fra sitt prosjekt The Junior Detective Training Program overfor barn med Asperger syndrom i 2008. 26 barn med Asperger syndrom fikk sosial ferdighetstrening. 23 andre barn med Asperger syndrom fikk ikke tilsvarende trening. Tegnøkonomisystemer og styringssystemer var sentralt i prosjektet. Dataene viste gjennomgående gode resultater hos gruppen som mottok trening i forhold til gruppen som ikke gjorde det (Beaumont og Sofronoff, 2008). PECS (Picture Exchange Communication System) er et kommunikasjonssystem som er anvendt overfor en rekke personer med autismespekterforstyrrelser (Bondi og Frost, 2001, Charlop-Christy, mfl, 2002). En rekke forskere beskriver gode effekter av PECS. Howlin mfl publiserte en effektstudie i forhold til PECS i 2007. 84 barn med autismespekterforstyrrelser ble delt inn i tre grupper: a) umiddelbar behandling, b) forsinket behandling og c) ingen behandling. Barna som mottok behandling (særlig gruppe a) forbedret seg betraktelig i forhold til kommunikasjon i klasserommet og initiativ generelt. Disse barna hadde også klare forbedringer sett i forhold til baseline på ADOS-G-test (Autism Diagnostic Observation 12

Schedule-Generic) og bedre skåre på formelle språktester (Howlin mfl, 2007). Tincani (2004) beskriver imidlertid nødvendigheten av analyser og individuelle tiltak. Tincani sammenliknet etablering av tegnspråk med etablering av PECS. For en deltaker førte økte trening med tegnspråk til en høyere forekomst av selvstendige mands (mands spesifiserer sine forsterkere eller enkelt sagt en verbal adferd der man primært ber om ting). For en annen deltaker økte forekomsten av selvstendige mands ved PECS-trening (Tincani, 2004). Differensielle forsterkningsprosedyrer (DRO, DRA, DRL, DRH, DRI) Differensiell forsterkning innebærer at visse former for atferd forsterkes mens andre former for atferd ikke gjør det (Vollmer mfl, 1999). Differensiell forsterkning som prosedyre har vært anvendt overfor personer med autismespekterforstyrrelser de siste 50 år. Prosedyrer basert på differensiell forsterkning er anvendt både i forhold til reduksjon av atferd (Wolf mfl, 1963) og etablering av atferd (Miller og Neuringer, 2000). Prosedyrer som bygger på prinsippet om differensiell forsterkning er DRO (differensiell forsterkning av annen atferd), DRA, differensiell forsterkning av alternativ atferd, DRL, differensiell forsterkning av lav-rateatferd, DRH, differensiell forsterkning av høy-rate-atferd, DRI, differensiell forsterkning av inkompatibel/uforenlig atferd og ulike shaping-prosedyrer. Differensielle forsterkningsprosedyrer regnes som evidensbaserte strategier overfor ulike former for utfordringer som personer med autismespekterforstyrrelser kan ha. Det er publisert en rekke artikler hvor målpersonene har autismespekterforstyrrelser. Eksempelvis viste Tiger mfl (2009) sin studie effektiv behandling av selvskading ved bruk av DRO som først implementeres av terapeutene og deretter av klienten selv. Smith (1987) viste effektiv behandling av pica (spise ufordøybar materiale) hos en mann med autisme ved bruk av DRI. Piazza mfl (1996) viste effektiv behandling av uønsket atferd hos personer med autismespekterforstyrrelser ved bruk av DRA. Non-Contingent Reinforcement (NCR) Ikke-kontingent forsterkning (NCR) er en prosedyre hvor effekten sannsynligvis skyldes en kombinasjon av ekstinksjon og fjerning av etablerende operasjoner. Prosedyren har store praktiske og behandlingsmessige fordeler (Holden, 1999). Prosedyren har vært anvendt overfor en rekke atferdstyper hos personer med autismespekterforstyrrelser (Patterson mfl, 2010). Rehfeldt og Chambers (2003) viste en effekt på 85 % reduksjon av atferd som ble definert som sosialt avvikende særinteresser og repetitiv verbal atferd hos en person med autismespekterforstyrrelser i forhold til baseline ved bruk av NCR. Roane mfl (2003) viser til en 100 % reduksjon av selvstimulerende atferd i klasserommet, lekerommet og ute i skolegården hos et barn med autisme ved bruk av NCR. Rapp og Vollmer (2005) viser til 100 % reduksjon av repetitivt språk (gjentakende setninger/spørsmål) hos to barn med autisme ved bruk av NCR. Ciceros (2007) studie overfor fire autistiske barn viste en effekt på 100 % reduksjon overfor repetitiv atferd ved bruk av kombinasjonstiltaket avbrytelser av uønsket atferd og NCR. Ved bare bruk av avbrytelser var effekten på 72% og ved bare bruk av NCR var effekten på 30%. Adekvat lek ble etablert hos alle barna. Social Skills Training (SST) Det finnes en rekke studier hvor sosial ferdighetstrening basert på atferdsanalytiske teknikker har vært anvendt ovenfor personer med autismespekterforstyrrelser (Koegel mfl, 1992, McGrath mfl, 2003). Kamps, mfl (1992) viste i en multippel baseline design over personer at tiden med sosial samhandling økte vesentlig hos barn med autisme etter sosial ferdighetstrening. Spesifikke ferdigheter barna lærte i trening ble anvendt på skolen og oppfølgingsdata viste at ferdighetene ble opprettholdt over tid. Tse mfl (2007) viste effekten av sosial ferdighetstrening hos en gruppe ungdommer med Asperger syndrom. Det var 13

signifikant effekt og forfatterne beskriver en generaliseringseffekt, det vil si at ferdigheter lært i trening ble brukt på andre arenaer. Matson mfl (2007) gjorde en metastudie med gjennomgang av 79 behandlingsstudier hvor sosial ferdighetstrening basert på anvendt atferdsanalyse er brukt overfor personer med autismespekterforstyrrelser. Forfatterne beskriver en markert fremgang i behandlingen av personer med autismespekterforstyrrelser de siste tiårene. Det beskrives en klar effekt av trening basert på bruk av modell, ulike forsterkningsprosedyrer og at resultatene opprettholdes over tid. Studiene har ofte få deltakere og forfatterne savner studier i større skala. Teknikkene som anvendes er blant annet bruk av instruksjoner, rollespill, modell, arrangerte hjelpebetingelser (prompt) og ulike forsterkningsprosedyrer (Pierce og Schreibman, 1997). Et eksempel på arrangering av hjelpebetingelser i kombinasjon med forsterkning er Davis mfl (2010) sin studie. Forfatterne brukte beskrevne kort ( Power Cards ) som prompt i forhold til sosial verbal atferd for tre studenter med Asperger syndrom. Det var funksjonell sammenheng mellom bruk av power cards og prosent tid studentene var i sosial konversasjon med andre. De fleste fagfolk og foreldreorganisasjoner er enige om at sosial ferdighetstrening er svært viktig for personer med autismespekterforstyrrelser. Det finnes flere kommersielle produkter på markedet innrettet mot gruppen. Et eksempel på dette er Model Me Kids -programmet for barn mellom 9 og 17 år. Programmet inneholder opplæring på DVD i forhold til Organization & Motivation, Conversation Cues, Friendship, Tips & Tricks og Confidence & Bullying Prevention. Eksponering og Responsprevensjon (E/RP) Eksponering og responsprevensjon /E/RP) er ansett for å være en anerkjent behandlingsmetode overfor personer med tvangslidelser. Eksponering (E) innebærer å utsette klienten for angstprovoserende situasjoner. Responsprevensjon (RP) innebærer at klienten skal være i situasjonen og la være å gjennomføre tvangshandlinger (ritualer) som normalt reduserer angst. E/RP har vært anvendt mot tvangslidelser (OCD) siden 1960-årene (Meyer, 1966) og er den eneste psykologiske behandling som oppfyller kriteriene for empirisk basert behandling (Rowa, mfl, 2000; Øst, 2008). E/RP er basert på en logisk sammenheng mellom lidelse og behandling (Foa og Kozak, 1985). Weisz og Kazdin (2010) klassifiserer E/RP som evidensbasert førstevalg i behandling av OCD. Casestudier med enkeltpersoner og grupper har vist at E/RP er effektiv uavhengig av kjønn og kulturer. Effekten varierer noe fra studie til studie. Marks mfl (1988) viser til at av klienter som fullfører behandling med E/RP oppnår 80 % av klientene en vesentlig symptomreduksjon. de Haan mfl (1998) viste til en effekt på 60 % symptomreduksjon ved bruk av E/RP. Barrett mfl (2004) viste til en effekt på 65 % symptomreduksjon ved bruk av E/RP og at 88 % av deltakerne ikke hadde tilbakefall i forhold til reduksjon av symptomer. Årsaken til at studiene viser variasjon i effekter er sannsynligvis hvordan eksponeringssituasjoner er arrangert og antall timer eksponeringsterapi som tilbys (Weisz og Kazdin, 2010). Storch mfl (2007) hevder at klienter responderer bedre på høyintensiv eksponering enn lavintensiv. E/RP blir ofte karakterisert som en del av kognitiv atferdsterapi (CBT). Kognitive prosedyrer anvendes i kombinasjon med E/RP for å oppnå en bedre allianse med klienten, bedre mulighetene for å komme i posisjon til å iverksette eksponeringsbehandling, forebygge tilbakefall og takle parallelle problemer (Hansen og Vogel, 2006). Eksponering og responsprevensjon er virkningselementene og kognitive prosedyrer kan ikke erstatte direkte eksponeringsbasert trening (Franklin og Foa, 2008). Behandling av OCD med eksponering og responsprevensjon krever individuell tilrettelegging av eksponeringssituasjoner. Når tvangslidelsen består av flere situasjoner som er angstprovoserende i ulik grad er det ofte svært nyttig å lage et hierarki fra den minst til den 14

mest angstprovoserende situasjonen. En starter behandlingen et stykke nede i hierarkiet, der det begynner å bli ubehagelig, og introduserer gradvis mer angstprovoserende situasjoner. Progresjon er avhengig av mestring. Full effekt av behandlingen krever naturligvis at klienten eksponeres for og tilvennes til situasjoner som ligger øverst i hierarkiet (Holden, mfl, 2006). Det er foreløpig gjennomført få kontrollerte studier ved bruk av E/RP i behandling av OCD hos mennesker med autismespekterforstyrrelser. Det finnes noen få kasusstudier og disse indikerer at personer med autismespekterforstyrrelser kan ha nytte av E/RP. Lord (1996) dokumenterte effektiv behandling av OCD-symptomer hos en voksen mann med autisme ved bruk av E/RP. Reaven og Hepburn (2003) undersøkte effekten av E/RP i behandling av en 7 år gammel jente med autismespekterforstyrrelse som fungerte over aldersgjennomsnittet og OCD. Effekten av behandlingen var en symptomreduksjon på 65 % og hun tilfredsstilte ikke lenger kriteriene for en OCD diagnose. Lehmkuhl mfl (2008) gjennomførte en studie i forhold til en 12 år gammel gutt med høytfungerende autisme og OCD. E/RP ga en symptomreduksjon på 83 % og gutten kvalifiserte ikke lenger til OCD diagnose. ACT- Acceptance and Commitment Therapy Acceptance and Commitment Thearpy (ACT) tar utgangspunkt i at patologi hos personer i stor grad er et resultat av normale verbale prosesser og at forsøk på å kontrollere negative tanker/opplevelser kan forverre lidelsen (Hayes, 2005). Forskningsartikler hvor ACT er anvendt overfor OCD er få. Twohig (2007) viste at ACT hadde en vesentlig bedre effekt overfor OCD enn Progressive Relaxation Training (PRT) som hadde en begrenset effekt. Skogstad mfl (2009) viste at strategier basert på ACT som supplerende behandling til E/RP ga en vesentlig forbedring overfor tvangstanker. Tolin (2009) diskuterer forskjellene mellom ACT, E/RP og CT (kognitiv behandling) i forhold til behandling av OCD. Tolin argumenterer for at forskjellene mellom E/RP og ACT er små slik at ACT trolig kan være like effektivt. Det finnes ingen studier hvor ACT er anvendt overfor OCD hos personer med autismespekterforstyrrelser. Et av de få studiene som finnes hvor ACT er brukt overfor problematikk knyttet til autismespekterforstyrrelser er Blackledge og Hayes (2006) sin studie. De antyder at ACT kan være et godt virkemiddel for å hjelpe foreldre til å tilpasse seg de vanskelighetene som opptrer når man skal oppdra barn diagnostisert med autismespekterforstyrrelser. Tvangslidelser (OCD) Studier har anslått at prevalens av tvangslidelser i befolkningen er mellom en og tre prosent. Haggai (1999) fant en prevalens på 2,5 %. Hollander (1997) kaller tvangslidelse for «den skjulte epidemi» og hevder at det går i snitt 17,5 år fra debut til effektiv behandling blir gitt. Personer med tvangslidelser viser sjelden spontanforbedring. Uten virksom behandling er det stor fare for kronifisering (Hansen, 2007). OCD har ikke en høyere affinitet for et bestemt kjønn. I forhold til alder spenner utbruddet av OCD vanligvis fra slutten av tenårene til midten av 20-årene i begge kjønn, men debutalder har tendens til å være litt yngre hos menn enn hos kvinner (Antony, mfl, 1998). Matsunaga mfl (2008) sin studie antyder at OCD symptomer hos japanske pasienter er lik dem som finnes i vestlige land, noe som sannsynligvis tyder på at denne lidelsen finnes i de fleste kulturer. Obsessiv-kompulsiv lidelse (F42) defineres i ICD-10 som tilbakevendende tvangstanker eller tvangshandlinger. Tvangstankene er forbundet med angst og tvangshandlingene reduserer eller nøytraliserer angsten midlertidig. Påtrengende tanker, eller tvangstanker, kan være tanker om å skade seg selv eller andre, tanker om plutselig å gjøre noe uakseptabelt, tanker om farlig bakteriesmitte, tvil (eksempelvis om døren er låst, om ovnen er skrudd av, om man har kjørt på noen på bilturen) eller tanker om at ting 15

må ha en viss orden (Hansen, 2007). Tvangstanker er ikke lystbetonte og klienten erkjenner dem som egne tanker, selv om de er ufrivillige og ofte frastøtende. Tvangshandlinger eller ritualer er stereotyp atferd som blir gjentatt gang på gang. De er i seg selv ikke behagelige eller nyttige. Hensikten er å hindre en eller annen objektivt sett usannsynlig og negativ hendelse. Tvangshandlinger nøytraliserer angsten midlertidig og kan være en hvilken som helst atferd som utføres for å kontrollere eller fjerne tanker, forandre betydningen av tanker, forebygge negative hendelser eller hindre fremtidige tvangstanker (Skogstad mfl, 2009). Tvangshandlinger er ofte knyttet til vasking eller sjekking (Hansen, 2007). Hos «vaskere» er overdreven rengjøring av hender mest vanlig, men også overdreven dusjing og overdreven husvask er vanlig. Hos «sjekkere» er det vanlig med gjentatt kontroll for å hindre at potensielle farlige situasjoner utvikler seg, ved å sjekke at dører er låst og ovner er skrudd av samt overdreven ryddighet (Hansen, 2007). Tvangshandlinger kan også være mer privat atferd som å be, telle eller gjenta ord og setninger inni seg. Noen som har tvangslidelse kan også nøytralisere angsten ved å forsikre seg om andres støtte, som «å se for seg» fagpersoner som forteller at alt er i orden. Generell unngåelse av situasjoner som er forbundet med angst, og bruk av distraksjon, som å ha radioen på hele dagen, er også vanlig (Skogstad mfl, 2009). Det er oftest et logisk forhold mellom tvangstanker og handlinger. Ved for eksempel angst for smitte er rengjøring ritualet og ved angst for religiøse temaer eller somatisk redsel anvendes bønner, bekjennelse eller andre nøytraliserende ritualer (Hansen, 2007). Personer med tvangslidelse har vanligvis innsikt, om ikke perfekt, i at tankene og handlingene er unormale og urimelige (Hansen, 2007). Tvangshandlingene erkjennes ofte som meningsløse og pasientene gjør vanligvis gjentatte forsøk på å motstå behovet for å utføre disse. Mange beskriver at de tappes for all energi på grunn av lidelsen. Unngåelsesatferd skaper store begrensninger (Skogstad mfl, 2009). Ofte krever personen at de nærmeste skal delta i handlingene (Hansen, 2007). Tvangslidelse bør normalt behandles. Følgende kriterier er anbefalt for å igangsette behandling: (1) en opplevelse av angst og annet subjektivt ubehag som skaper alvorlig stress og affekt, (2) tilstedeværelse av meningsløse handlinger og tanker som vedvarer over tid og forekommer minst en time pr. dag og (3) at lidelsen svekker fungering i hverdagen (Hansen, 2007). Forekomst av tvangslidelser (OCD) hos personer med autismespekterforstyrrelser Symptombildet knyttet til tvangssymptomer hos Asperger syndrom og personer med OCD er relativt identisk (Russel mfl, 2005). Det er sannsynligvis også tilsvarende nevrologiske dysfunksjoner hos personer med OCD og Asperger syndrom som øker sannsynligheten for forekomst av tvangssymptomer hos begge gruppene (Santosh, 2000). I nyere populasjonsstudier av mennesker med autismespekterforstyrrelser, varierer rapportert forekomst av OCD mellom 0 og 37 prosent (Leyfer mfl, 2006, Melville, mfl, 2008). OCD rapporteres som den psykiske lidelsen som forekommer nest hyppigst i enkelte studier (Hutton mfl, 2008, Leyfer mfl, 2006). Ritualistisk og repeterende atferd som er definert som ett av de tre kjernesymptomene på autismespekterforstyrrelser kan også være et symptom på OCD (Ghaziuddin, 2005, Scahill mfl, 2006). Selv om det ikke foreligger gode kriterier for diagnostisering av psykiske lidelser for personer med autismespekterforstyrrelser er det bred enighet om at psykiske lidelser hos denne gruppen diagnostiseres på grunnlag av vansker som opptrer i tillegg til symptomene på autismespekterforstyrrelsen (Ghaziuddin, 2005). Det er altså personens opplevelse å handle mot egen vilje som gir grunnlag for å skille mellom ritualistisk repeterende atferd som er 16

knyttet til autismespekterforstyrrelser og tvangsatferd knyttet til OCD. Typisk ritualistisk atferd er ikke uønsket eller knyttet til ubehag hos mennesker med autismespekterforstyrrelser og i de fleste tilfeller liker personen selv å utføre dem (Ghaziuddin, 2005). Repeterende og ritualistisk autismeatferd opptrer altså ikke mot personens egen vilje, mens derimot tvangshandlinger knyttet til en OCD tilstand er ubehagelige og umulig å kontrollere for personen selv (Shahill mfl, 2006). Som andre mennesker med OCD, vil de fleste personer med autismespekterforstyrrelser som også har OCD oppleve sine tvangshandlinger og tvangstanker som svært ubehagelige og skambelagt, og de vil prøve å skjule dem (Ghaziuddin, 2005). Hvis en tar utgangspunkt i DSM IVs diagnosekriterier, som krever innsikt i at tankene og handlingene er unormale og urimelige, samt Ghaziuddins argumentasjon, vil antakeligvis færre mennesker med autismespekterforstyrrelser bli diagnostisert med OCD. I ICD-10 kreves det faktisk ikke at klienten har innsikt. Vanskeligheten med å diagnostisere OCD hos personer med Asperger syndrom og ulike diagnosekriterier kan føre til at mange med autismespekterforstyrrelser feilaktig kan bli gitt en OCD diagnose. Russel mfl (2005) testet 40 personer med høytfungerende autismespekterforstyrrelser (inklusive Asperger syndrom) og 45 personer med OCD i forhold til forekomst av tvangstanker og handlinger. Testverktøyet som ble anvendt var Yale-Brown Obsessive Compulsive Scale (Y-BOCS). Y-BOCS er det mest vanlige testverktøyet for å avdekke tvangslidelser (Goodman mfl, 1989) og er ansett som det mest sentrale metoderedskap i forhold til å avdekke prevalens, diagnostikk og for å måle behandlingseffekter overfor OCD i forskningslitteraturen. Skalaen er utviklet for bruk i den generelle befolkningen og har en intervjudel og en sjekkliste. En variant er beregnet for barn (CY-BOCS). Hovedforskjellen på de to skalaene er at i den siste er spørsmålene formulert enklere (March og Mulle, 2003). Skjemaene gjør det mulig å måle hvor alvorlige tvangstanker og tvangshandlinger er. Y- BOCS og CY-BOCS bør imidlertid suppleres med varighets- og frekvensmålinger av tvangshandlinger, som gir mer konkrete data på effekt av behandling (Skogstad mfl, 2009). De to gruppene i Russel mfl (2005) sin studie hadde omtrent like høy forekomst av tvangstanker og handlinger ifølge Y-BOCS data. Bare tvangstanker knyttet til somatikk og repeterende ritualer var mer vanlig i OCD-gruppen. Forfatterne hevder ikke at de fleste med autismespekterforstyrrelser nødvendigvis har en OCD-diagnose, men det indikeres en sammenheng. OBSESSIONS (%) ASD OCD Aggressive 20 29 Contenmination 24 31 Sexual 13 16 Hoarding 17 23 Religious 12 15 Symmetry 22 27 Somatic 6 24 COMPULSIONS (%) Cleaning 22 30 Checking 24 37 Repeating 17 31 Counting 4 11 Arranging 10 15 Hoarding 12 19 17

Tabell 1: Tvangstanker og tvangshandlinger hos autismespektergruppen; ASD (N=40) og hos OCD-gruppen (N=45). Russel, m.fl. (2005) Regelstyring B.F. Skinner (1969) definerte regelstyrt atferd som atferd påvirket av kontingensspesifiserende stimuli. Reglene kan spesifisere hele eller deler av en kontingens. Atferd som påvirkes av slike regler kalte han regelstyrt atferd (Skinner 1969, Hansen, 2009). Atferden kan forekomme lenge etter at reglen er presentert og kan dermed ikke nødvendigvis klassifiseres som diskriminant. Kontingensformet atferd er atferd klassifiseres ved at et individ oppfører seg på en bestemt måte fordi atferden har blitt etterfulgt av bestemte konsekvenser i fortiden (Skinner, 1969). Slik læring skjer uten at verbale stimuli er involvert. Differensiell forsterkning er sentralt i kontingensforming. Å følge regler forutsetter at viktige deler av atferden som reglen beskriver er etablert. Det kreves nødvendigvis ikke at komplekse handlingskjeder er lært, men at delhandlinger og generelle ferdigheter allerede er i repertoaret. Vi har kanskje aldri rørt sammen to bestemte ingredienser i en oppskrift; men vi kan røre og vi kjenner ingrediensene. Kontingensformet atferd er derfor en forutsetning for regelstyrt atferd. Det finnes andre forskjeller mellom kontingensformet og regelstyrt atferd enn hva atferden er et resultat av. Kontingensformet atferd vil aldri være lik regelstyrte utgaver av samme atferd. Kontingensformet atferd virker ofte naturlig og flytende mens regelstyrt atferd i tidlige faser virker klossete og rigid. Klossethet forekommer ofte hos personer med Asperger syndrom. Snakker og lytter er ofte ulike personer, men kan også opptre i samme person. Vi kan snakke privat med oss selv som lytter. Vi kan etablere og følge regler vi selv lager. Disse reglene trenger ikke å være fornuftige eller hensiktsmessige. Det kan være regler som er direkte skadelige eller sykeliggjørende for individet selv. Skinner (1957) argumenterte for at privat snakking ikke er forskjellig fra offentlig, bortsett fra at førstnevnte ikke høres av andre. Privat snakking tilsvarer derfor det som kalles tenkning; for eksempel tvangstanker. Casestudie Deltaker Deltaker var en 19 års gammel gutt med diagnosen Asperger syndrom og tvangslidelse. (F.84.5, F.42.2) Han ble diagnostisert med Asperger Syndrom i 2000. OCD diagnosen ble stilt i 2004 av en nasjonal enhet for utredning av autismespekterforstyrrelse ogkomorbiditet tilstander. Det ble utført en tverrfaglig utredning av barnepsykiater, psykolog og spesialpedagog. Det beskrives i utredningen at undersøkelsene bekrefter vansker som er forenlig med Asperger syndrom, i tillegg til at det vurderes at han er klart preget av en tvangslidelse. Deltakeren var medisinert med 100 mg Zoloft for sin tvangslidelse. Medisinering var foreskrevet av fastlege noen år før prosjektet startet. Dosen var uendret under hele prosjektperioden. Det har ikke vært foretatt evaluering av effekt av medikasjon på noe tidspunkt. Deltaker bodde hjemme ved prosjektets oppstart. I prosjektperioden fikk deltaker leie en leilighet med tilknyttet personalressurser. Deltaker gjennomførte videregående skole i en spesial klasse. Etter videregående fortsatte deltaker å studere. 18

Kartlegging Det er gjennomført få kontrollerte studier ved bruk av E/RP i behandlingen av OCD hos personer med autismespekterforstyrrelser og det finnes ikke konkrete og utførlige beskrivelser av gjennomføringsprosedyrer. Det medførte at vår studie i stor grad måtte basere seg på prosedyrer basert på andre pasientpopulasjoner. Vi foretok en grundig kartlegging ved bruk av standardisert kartleggingsverktøy, observasjoner, egenregistrering og kliniske tester. Dette ble gjort for å bekrefte OCD-diagnosen som tidligere var satt samt å ha et grunnlag for å kunne tilrettelegge eksponeringssituasjoner. Kartleggingsverktøy Det var et ønske om å avdekke generelt funksjonsnivå. På bakgrunn av dette ble det foretatt en Vineland II test for å måle deltakerens adaptive ferdigheter. The Vineland Adaptive Behavior Scale (Vineland II) er et strukturert intervju som er anerkjent for å måle adaptiv atferd hos enkeltpersoner (Sparrow mfl, første utgave Vineland I; 1984). Adaptiv atferd er ferdigheter som omfatter det å kunne håndtere dagligdagse situasjoner mest mulig effektivt ( tilpasningsferdigheter ). Adaptiv atferd inkluderer blant annet å kunne verbalisere ønsker (mands), inneha sosial verbal atferd, lage mat eller å bruke telefon/pc. Hovedområdene er kommunikasjon, dagliglivets ferdigheter, sosialisering og motorikk. Det er utformet flere ulike standardiserte kartleggingssverktøy for å skåre personers adaptive atferd, eksempelvis AAMR Adaptive Behavior scales (Nihira mfl, 1993) og Scales of Independent Behavior Revised (Bruininks mfl, 1996). Vineland II regnes som det mest valide og reliable kartleggingsverktøyet overfor adaptiv atferd (Smith mfl, 2006). Deltakeren skårer adekvat på alle områder bortsett fra sosialisering hvor han skårer moderat lavt. Han skårer lavt på underkategorien interpersonale relasjoner og moderat lavt på fritid. Oppsummert testet deltakeren adekvat (skåre 100) på Vineland II Adaptive Behavior Scale med utfall i forhold til sosiale ferdigheter. Dette korrelerer med Asperger syndrom. Deltakeren ble videre utredet med hensyn på hans generelle psykiske fungering og evt. komorbide tilleggslidelser. Det ble benyttet MINI PLUS (Seehan mfl, 2002). Dette er et kartleggingsverktøy som hevdes å være godt egnet for personer med autismespekterforstyrrelser (Bakken mfl, 2008). MINI PLUS er et strukturert intervju for psykiatriske lidelser (DSM-IV og ICD-10 koder). Intervjuet kan anvendes av klinikere etter kort opplæring. Pasienten får informasjon om at man skal gjennomføre et intervju med spørsmål om psykologiske problemstillinger. Svarene skal være ja eller nei. Eksempler på spørsmål som stilles er: Har du følt deg trett eller tom for energi nesten hver dag?, Har du følt deg verdiløs eller skyldbetinget nesten hver dag? (relatert til alvorlig depressiv episode) eller Har du følt deg trist, nedfor eller deprimert mesteparten av tiden i løpet av de siste 2 årene? (relatert til dystemi). Resultater fra utredningen viste at deltaker fylte kriteriene for nåværende eller tidligere alvorlig depressiv episode, dystemi, manisk episode, panikklidelse med agorafobi, sosial fobi, spesifikk fobi, tvangslidelse (OCD), generalisert angstlidelse, hypokondri, blandet angst og depressiv lidelse og tilpasningsforstyrrelser. Funnene indikerte dermed en mistanke om at deltakeren sannsynligvis har og har hatt flere psykiske lidelser. Organisk årsak til lidelsene skal ifølge testen utelukkes. Det er ikke påvist organisk årsak hos deltakeren i forhold til noen psykiske lidelser. Deltakeren fremsto generelt ikke slik som MINI-PLUS indikerte. Resultatene av testen ble vurdert som lite sannsynlige. Ut fra tidligere utredninger kvalifiserte deltakeren til en OCD diagnose i 2004. Det var også en av flere psykiske lidelser MINI PLUS indikerte. For å underbygge og eventuelt bekrefte diagnosen ble det besluttet å foreta testing ved bruk av Y-BOCS som tidligere nevnt er den 19

Score vanligste skalaen å bruke for å avdekke tvangslidelse (Goodman mfl, 1989). Skalaen gjør det mulig å måle hvor alvorlige tvangstanker og tvangshandlinger er hos en person. Skåre baseres på intervjuobjektets beskrivelser og den endelige skåren settes av intervjueren ut fra klinisk skjønn. Under definisjonsdelen av Y-BOCS beskrev han ubehagelige tanker i forhold til religion, seksualitet, aggressivitet, bakterier, spesielle sykdommer, vemmelse i forhold til kroppens avfallsprodukter, at man kan bli syk på grunn av smitte, at man kan smitte andre og at han var overdrevent opptatt av sykdom. I tillegg til dette beskrev han ubehagelige tanker i forhold til heldige eller uheldige tall. I forhold til tvangshandlinger beskrev han rutiner for å unngå kontakt med noe urent, handlinger knyttet til sjekking av dører/låser, telling, overtroisk atferd, handlinger som involverer andre, ritualisert spising og selvskadende/selvødeleggende atferd. Y-BOCS bekreftet OCD diagnosen som ble satt i 2004. TOTAL Y-BOCS Skåre, Klient A, 2008 4 3 2 1 0 Intervaller uten TT Avbrytelser pga TT Ubehag/frustrasjon TT Motstand mot TT Grad av kontroll TT Perioder uten TH Innvirkning daglivet TH Målsymptomer Frustrasjoner TT Motstand mot TH Grad av kontroll TH Tabell 2: Resultater av Y-BOCS foretatt i 2008. Samlet skåre er 31 som indikerer alvorlig tvangslidelse. X-aksen beskriver variabler som relateres til OCD. Y-aksen beskriver alvorlighetsgraden i forhold til disse variablene (0 = ingen, 1 = Mild, 2 = Moderat, 3 = Alvorlig, 4 = Ekstrem) Observasjoner, egenregistrering og eksponeringsbaserte kliniske tester Det ble ansett for viktig særlig overfor denne pasientpopulasjonen å foreta kliniske observasjoner og tester for å verifisere resultatene fra testene som er beskrevet over (Skogstad mfl, 2009). Det finnes ikke gode beskrivelser av hvordan en kan bekrefte en OCD-diagnose som eksempelvis er satt på bakgrunn av Y-BOCS, men det var et mål å få diagnosen bekreftet før igangsetting av behandling. Observasjoner Det ble foretatt observasjoner hjemme hos deltakeren og på ulike arenaer ute. Under observasjonene ga deltaker verbale beskrivelser som omhandlet redsel for å få og bli smittet av ulike sykdommer, spesielt omgangsyke og risikoen for å kaste opp. Han ga uttrykk for tanker der det å utføre mer enn 2 aktiviteter per dag ville føre til at han kastet opp og ble syk. Dette var aktiviteter som innebar en belastning for deltaker, for eksempel å forflytte seg utenfor leiligheten, sosial omgang med andre eller omfattende aktiviteter i forhold til dagliglivets ferdigheter som å vaske gulv, støvsuge, tørke støv eller lignende. Deltaker beskrev videre tanker om tidligere sosiale situasjoner som han hadde deltatt i flere år tilbake i 20